چکیده فارسی
استئومالاسی ناشی از تومور پس از بارداری موضعی و برداشته شد
استئومالاسی ناشی از تومور (TIO) یک استئومالاسی نادر است که با ترشح پارانئوپلاستیک فاکتور رشد فیبروبلاست 23 مشخص می شود. وقوع همزمان TIO در دوران بارداری هنوز نادرتر است. هدف ما گزارش یک بیمار جوان با شکستگی های ناتوان کننده با تشخیص TIO بود که باردار شد و متعاقباً تومور او توسط توموگرافی گسیل پوزیترون DOTATATE / تصویربرداری تشدید مغناطیسی (PET/MRI) لوکالیزه شد. گزارش مورد یک زن 28 ساله با سابقه 2 ساله شکستگی استرسی دارای موارد زیر بود: (1) سطح آلکالین فسفاتاز، 220 (محدوده مرجع، 30-95) U/L. (2) سطح فسفر، 2.1 (2.5-5.0) mg/dL. (3) سطح 1،25-دی هیدروکسی ویتامین D3، <8 (18-72) pg/mL. (4) سطح فسفر ادرار 24 ساعته، 0.5 (0.3-1.3) گرم؛ و (5) سطح فاکتور رشد فیبروبلاست 23، 1241 (محدوده مرجع، <180) RU/mL. بیمار باردار شد و در ترم، زایمان سزارین انجام شد. Ga-68 DOTATATE PET/MRI توده داخل قشری 9 میلی متری را در سر فیبولار راست و شکستگی های استرسی استخوان ران و پاشنه دو طرفه فمورال راست نشان داد. ضایعه فیبولار برداشته شد. پاتولوژی یک ضایعه 1.5 سانتی متری با رنگ آمیزی گیرنده فاکتور رشد فیبروبلاست 1 مثبت را نشان داد. بحث: این بیمار مبتلا به TIO حاملگی و زایمان بدون حادثه داشت. TIO معمولاً توسط تومورهای مزانشیمی خوش خیم ایجاد می شود. Ga-68 DOTATATE PET/توموگرافی کامپیوتری برای موضعی کردن تومورهای ایجاد کننده TIO استفاده شده است، اما MRI وضوح کنتراست برتری نسبت به توموگرافی کامپیوتری دارد. بنابراین، جای تعجب نیست که Ga-68 PET/MRI تومور این بیمار را با موفقیت در فضای داخل قشر سر فیبولار لوکال کرده و آن را از شکستگی های نارسایی متمایز کند. نتیجه گیری بر اساس دانش ما، این اولین گزارش از درمان با فسفات در یک بیمار باردار مبتلا به TIO و اولین گزارش از یک TIO القا کننده تومور است که توسط Ga-68 DOTATATE PET/MRI محلی سازی شده است.
کلمات کلیدی:استئومالاسی ناشی از تومور ، هیپوفسفاتمی ، فاکتور رشد فیبروبلاست 23 ، هدر رفتن فسفات کلیه ، بارداری ، DOTATATE
چکیده انگلیسی
Tumor-Induced Osteomalacia Localized and Excised After Pregnancy
Objective Tumor-induced osteomalacia (TIO) is a rare osteomalacia characterized by paraneoplastic secretion of fibroblast growth factor 23. Concomitant occurrence of TIO during pregnancy is rarer still. Our objective was to report a young patient with debilitating fractures diagnosed with TIO who became pregnant and subsequently had her tumor localized by gallium-68 (Ga-68) DOTATATE positron emission tomography/magnetic resonance imaging (PET/MRI). Case Report A 28 year-old woman with a 2-year history of stress fractures was found to have the following: (1) alkaline phosphatase level, 220 (reference range, 30-95) U/L; (2) phosphorus level, 2.1 (2.5-5.0) mg/dL; (3) 1,25-dihydroxyvitamin D3 level, <8 (18-72) pg/mL; (4) 24-hour urine phosphorus level, 0.5 (0.3-1.3) g; and (5) fibroblast growth factor 23 levels, 1241 (reference range, <180) RU/mL. The patient became pregnant, and at term, a cesarean delivery was performed. Ga-68 DOTATATE PET/MRI showed a 9-mm intracortical mass in the right fibular head and right femoral and bilateral calcaneal stress fractures. The fibular lesion was resected; pathology showed a 1.5-cm lesion with positive fibroblast growth factor receptor 1 staining. Discussion This patient with TIO had an uneventful pregnancy and delivery. TIO is typically caused by benign mesenchymal tumors. Ga-68 DOTATATE PET/computed tomography has been used for localizing tumors causing TIO, yet MRI has superior contrast resolution over computed tomography. Therefore, it is not surprising that Ga-68 PET/MRI successfully localized this patient’s tumor to the intracortical space of the fibular head and distinguished it from insufficiency fractures. Conclusion To our knowledge, this is the first report of phosphate treatment in a pregnant patient with TIO and the first report of a tumor-inducing TIO being localized by Ga-68 DOTATATE PET/MRI.
Keywords:tumor induced osteomalacia ، hypophosphatemia ، fibroblast growth factor 23 ، renal phosphate wasting ، pregnancy ، DOTATATE
